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Neurología xxx (xxxx) xxx—xxx

NEUROLOGÍA
www.elsevier.es/neurologia

ORIGINAL

Teoría de la mente en trastornos del neurodesarrollo:

más allá del trastorno del espectro autista
A. Pérez-Vigil a,∗ , D. Ilzarbe a , B. Garcia-Delgar a , A. Morer a,b , M. Pomares a,b,c,d ,
O. Puig a,d , S. Lera-Miguel a , M. Rosa a,c , M. Romero a , R. Calvo Escalona a,b,c,d
y L. Lázaro a,b,c,d

a
Departamento de Psiquiatría Infantil y Juvenil, Instituto de Neurociencias, Hospital Clínic de Barcelona, Barcelona, España
b
Departamento de Medicina, Universidad de Barcelona, Barcelona, España
c
Institut d’Investigacions Biomèdiques August Pi i Sunyer (IDIBAPS), Barcelona, España
d
Centro de Investigación Biomédica en Red de Salud Mental (CIBERSAM), Madrid, España

Recibido el 16 de noviembre de 2020; aceptado el 6 de abril de 2021

PALABRAS CLAVE Resumen

Teoría de la mente; Introducción: La teoría de la mente (ToM) es la capacidad humana de percibir, interpretar y
Cognición social; atribuir los estados mentales de las otras personas y la alteración de esta función cognitiva es
Síndrome de un síntoma nuclear del trastorno del espectro autista (TEA). Hay otros trastornos del neurode-
Tourette; sarrollo como el trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia (TOC) y el síndrome de
Trastorno Tourette (ST), que pueden presentarse con disfunciones cognitivas, y en los que la ToM ha sido
obsesivo-compulsivo; menos estudiada, especialmente en población juvenil. El objetivo de este estudio fue compa-
Trastorno del rar la ToM avanzada entre grupos de jóvenes con diagnóstico de TOC, ST o TEA y un grupo de
espectro autista; controles sanos.
Trastornos del Métodos: Se entrevistaron clínicamente a varones de entre 11 y 17 años con diagnóstico prin-
neurodesarrollo cipal de TOC (n = 19), ST (n = 14), TEA (n = 18), y un grupo control de sujetos sanos (n = 20). Se
les administró instrumentos de estimación de cociente intelectual, severidad de los síntomas
psiquiátricos y las pruebas para evaluar la ToM: la tarea Historias de la vida cotidiana y el Test
de la mirada.
Resultados: Los jóvenes con ST presentan dificultades similares para resolver tareas de ToM
avanzada al nivel de los pacientes con TEA, a diferencia de los pacientes con TOC de inicio en
la infancia que presentan resultados similares a los controles sanos.
Conclusiones: La ToM está alterada en otros trastornos del neurodesarrollo más allá del TEA,
como en el ST.
© 2021 Sociedad Española de Neurologı́a. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Este es un
artı́culo Open Access bajo la licencia CC BY-NC-ND (http://creativecommons.org/licenses/by-
nc-nd/4.0/).

∗ Autor para correspondencia.

Correo electrónico: aperezv@clinic.cat (A. Pérez-Vigil).

https://doi.org/10.1016/j.nrl.2021.04.014
0213-4853/© 2021 Sociedad Española de Neurologı́a. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Este es un artı́culo Open Access bajo la licencia
CC BY-NC-ND (http://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/).

Cómo citar este artículo: A. Pérez-Vigil, D. Ilzarbe, B. Garcia-Delgar et al., Teoría de la mente en trastornos del neuro-
desarrollo: más allá del trastorno del espectro autista, Neurología, https://doi.org/10.1016/j.nrl.2021.04.014
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A. Pérez-Vigil, D. Ilzarbe, B. Garcia-Delgar et al.

KEYWORDS Theory of mind in neurodevelopmental disorders: Beyond autistic spectrum disorder

Theory of mind;
Social cognition; Abstract
Tourette syndrome; Introduction: Theory of mind (ToM) is the human ability to perceive, interpret, and attribute
Obsessive-compulsive the mental states of other people, and the alteration of this cognitive function is a core symptom
disorder; of autistic spectrum disorder (ASD). In such other neurodevelopmental disorders as childhood-
Autistic spectrum onset obsessive-compulsive disorder (OCD) and Tourette syndrome (TS) that can present with
disorder; cognitive dysfunctions, ToM has been less extensively studied, especially in the young popu-
Neurodevelopmental lation. The aim of the study was to compare advanced ToM between groups of young people
disorders diagnosed with OCD, TS, or ASD and a control group.
Methods: Clinical interviews were conducted with male patients aged between 11 and 17 years
with a main diagnosis of OCD (n = 19), TS (n = 14), or ASD (n = 18), and a control group (n = 20).
We administered instruments for estimating intelligence quotient and severity of psychiatric
symptoms, and tasks to evaluate ToM (the ‘‘Stories from everyday life’’ task and the ‘‘Reading
the mind in the eyes’’ test).
Results: Young people with TS and with ASD present similar difficulties in solving advanced ToM
tasks, whereas patients with childhood-onset OCD present similar results to controls.
Conclusions: ToM is altered in other neurodevelopmental disorders beyond ASD, such as TS.
© 2021 Sociedad Española de Neurologı́a. Published by Elsevier España, S.L.U. This is an open
access article under the CC BY-NC-ND license (http://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/
4.0/).

Introducción son Historias extrañas de Happé, que evalúa la atribución

de intenciones a los demás, como la ironía o la mentira
La cognición social es un constructo que abarca una mezcla piadosa, o Faux Pas que examina la habilidad de detec-
de procesos cognitivos centrados en cómo las personas alma- tar errores sociales cometidos de forma accidental8,9 . Otra
cenamos, procesamos y usamos información sobre otros1 . forma de evaluación de la ToM avanzada, como el Test de
Este término incluye múltiples subdominios, concretamente la mirada10 , se diferencia de las previas porque solo cuenta
la interpretación de señales sociales, el reconocimiento con la información del contorno de los ojos. En este caso
emocional, la empatía y la teoría de la mente (ToM)2 . La las atribuciones que se hacen no son solo emociones o esta-
ToM es la habilidad de inferir sentimientos y emociones en dos mentales, sino intenciones como, por ejemplo, «tener
las otras personas, prerrequisito esencial para el éxito de ganas de jugar». Por último, existen las tareas de ToM más
la interacción social3 . La complejidad de esta función cog- complejas que investigan la capacidad para hacer atribu-
nitiva constituye un reto para su delimitación conceptual, ciones de creencias, deseos e intenciones, y que además
que ha implicado su desglose en varios niveles y tipos de examina la capacidad del niño para comprender el lenguaje
procesamiento, uno más cognitivo (inferir las motivacio- pragmático11 .
nes y creencias de los demás) y otro más afectivo (inferir La disfunción en la ToM se ha considerado un síntoma
sentimientos y emociones de los demás)3 . Además, hay evi- nuclear del trastorno del espectro autista (TEA), eviden-
dencia de la asociación de otras funciones neurocognitivas ciado tanto en población adulta como infantojuvenil7,8,11,12 .
con las habilidades de la ToM4,5 . Para evaluar la ToM se han Sin embargo, y aunque la ToM ha sido menos estudiada
desarrollado múltiples tareas, como las de falsas creencias en otros trastornos, su disfunción no es específica del
que exploran la capacidad de diferenciar los propios cono- TEA y ha sido evidenciada también en otros trastornos
cimientos sobre el entorno de lo que otra persona cree de del neurodesarrollo13,14 . En concreto, el trastorno obsesivo-
este6 . Estas tareas se dividen en 2 niveles de dificultad: de compulsivo (TOC) de inicio en la infancia y el síndrome
primer orden (p. ej. ¿qué está pensando esta persona?) y de de Tourette (ST) son trastornos del neurodesarrollo15,16
segundo orden (p. ej. ¿qué crees que está pensando esa otra que, en similitud con el TEA, pueden ser severos y pre-
persona de lo que ha pensado esta persona?)6 . Algunas se sentarse en algunos pacientes con deficiencias en la esfera
diseñaron para niños preescolares7 que evalúan falsas creen- social, estallidos emocionales y signos motores como movi-
cias de primer y segundo orden, pero que no discriminan mientos repetitivos.
habilidades más complejas de ToM adquiridas en personas El TOC se caracteriza por la presencia de obsesiones
neurotípicas después de los 6-8 años de edad. Para evaluar persistentes no deseadas, que causan elevada ansiedad y
la ToM cuando se da este efecto techo, se han desarrollado conductas ritualistas o actos mentales repetitivos que se
otras tareas denominadas tareas de ToM avanzada, que exa- llevan a cabo para aliviar la ansiedad provocada por las
minan la capacidad de la persona para generar atribuciones obsesiones. Una reciente revisión sistemática17 , que incluyó
a partir de un contexto de interacción social desde el cual 10 artículos que investigaron la ToM en población adulta
se debe inferir el correcto estado mental o emocional de un con TOC, reportó que en la mayoría de los estudios no se
personaje mientras interactúa con otras. Algunos ejemplos encontraron diferencias estadísticamente significativas en

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la realización de tareas de ToM entre los sujetos afectados déficits en la población infantojuvenil con tareas de ToM
y controles18—20 . Algunos estudios, sin embargo, sí mostra- específicas, avanzadas y sensibles.
ron alguna evidencia de ToM deficitaria en estos pacientes,
sobre todo en tareas de falsa creencia de segundo orden21,22 ,
aunque esta evidencia no discierne si dichos déficits pudie- Objetivo
ran estar relacionados con alteraciones neurocognitivas que
algunos de estos pacientes también presentan14,23 .
El primer objetivo del presente estudio es comparar la ToM
El ST se caracteriza por tics, movimientos y vocali-
avanzada entre grupos de niños y de adolescentes con diag-
zaciones repetitivas que son provocadas por un impulso
nóstico de TOC, ST o TEA y un grupo de controles sanos. El
premonitorio sensorial-cognitivo. Hay evidencia suficiente
segundo objetivo es examinar la influencia de características
que reporta que la capacidad de ToM puede estar dismi-
clínicas u otros aspectos del funcionamiento neurocognitivo
nuida en pacientes con ST respecto a controles sanos de la
en la ToM.
población adulta24—27 . Un estudio que comparó 95 pacien-
tes con ST y 60 controles sanos de ambos sexos mediante
un cuestionario autorreportado, concluyó que el grupo con
ST presentaba una reactividad interpersonal distinta que los Sujetos y métodos
controles, caracterizada por una tendencia reducida para
entender la perspectiva de los demás y un marcado estrés al Sujetos
tener que responder ante situaciones emocionales intensas
de otras personas25 . Otro estudio con 18 pacientes adul- Se recogió una muestra de sujetos varones de entre 11 y
tos diagnosticados de ST24 reportó que el grupo con ST fue 17 años de las consultas externas del Servicio de Psiquiatría
menos preciso en la interpretación del sarcasmo y de las Infantil y Juvenil del Hospital Clínic de Barcelona con diag-
señales metafóricas escritas que el grupo de 10 contro- nóstico principal de TOC (n = 19) y otra con ST (n = 14), de
les sanos en distintas tareas que evaluaban ToM. También acuerdo con los criterios del Manual Diagnóstico y Estadís-
estudios de neuroimagen han encontrado diferencias en la tico de Trastornos Mentales, quinta edición (DSM-5.). Nos
actividad cerebral en las áreas somatosensoriales asociadas referimos a diagnóstico principal como el diagnóstico por el
con el sistema de neuronas espejo durante la realización cual el paciente y la familia consultaron y el que provocaba
de tareas de ToM en pacientes con ST (p. ej. la unión tem- mayor interferencia en su funcionamiento (más allá de que
poroparietal, cingulado posterior)27 . Los pacientes con ST durante el seguimiento se pudieran diagnosticar comorbili-
mostraron una mayor actividad en la corteza orbitofrontal dades). Además de estas muestras, se utilizaron los datos
lateral, cingulado posterior, unión temporoparietal derecha de los participantes recogidos para otro estudio y prove-
y amígdala derecha que los controles sanos26 . nientes de la misma consulta externa del Hospital Clínic de
Uno de los principales problemas de la evidencia cientí- Barcelona30 , con la autorización de sus autoras. La mues-
fica actual sobre dificultades en ToM en TOC o ST, a diferencia tra de este segundo estudio estaba compuesta por sujetos
de otros trastornos del neurodesarrollo, es que la literatura varones con diagnóstico principal de TEA (n = 29), y un grupo
es escasa en población adulta y prácticamente inexistente control de sujetos varones sanos (n = 25). Para poder aparear
en población infantil y juvenil. Hasta donde conocemos, solo las muestras por edad, únicamente se incluyeron 18 de los
un estudio comparó diferentes trastornos del neurodesarro- 25 sujetos con TEA y 20 de los 25 controles sanos. Se limitó la
llo, sin grupo de controles sanos, que incluyeron 4 grupos muestra a varones debido a la baja prevalencia de diagnós-
de pacientes, con TEA (n = 35), desregulación afectiva grave ticos de TEA de sexo femenino en nuestro entorno clínico.
(n = 33), TOC de inicio en la infancia (n = 32) y ST (n = 20), La muestra final quedó conformada por 19 casos con TOC,
utilizando la medida Social Responsiveness Scale28 , de 14 con ST, 18 con TEA y 20 controles sanos.
65 ítems, que evalúa dimensionalmente 5 dominios de
reciprocidad social29 . La reciprocidad social incluye los
siguientes componentes: comunicación social (interacción), Procedimiento
el entender cómo reaccionar en situaciones sociales (con-
ciencia social), el deseo de interaccionar con otras personas El Comité de Ética del Hospital Clínic aprobó el estudio
(motivación social), la habilidad para atribuir una pers- y todos los padres o tutores firmaron un formulario de
pectiva a otras personas (cognición social) y un adecuado consentimiento informado previo a la evaluación. Todos
manejo de comportamientos atípicos en situaciones socia- los datos recogidos de los pacientes fueron anonimiza-
les. Los grupos de TOC y ST no difirieron significativamente dos para garantizar la Ley de protección de datos. La
entre sí en las puntuaciones en cognición o comunicación batería tenía una duración total aproximada de 3,5 horas
sociales. El grupo con TEA fue el que mostró estar más afec- y consistió en una estimación de la inteligencia de los
tado, seguido por el de desregulación afectiva severa29 . participantes mediante el test breve de inteligencia de
Estos trastornos del neurodesarrollo comparten carac- Kaufman (KBIT)31 , un conjunto de cuestionarios clínicos
terísticas neuroanatómicas, cognitivas y conductuales que informados por padres o tutores legales (Autism Spec-
podrían explicar las similitudes en las disfunciones de la trum Screening Questionnaire32 ) y participantes (Children’s
ToM observadas en población adulta. Teniendo en cuenta Yale-Brown Obsessive-Compulsive Scale33 , Yale Global Tic
que unas relaciones interpersonales satisfactorias suponen Severity Scale34 ) y la administración a los participantes de
un factor protector de la salud mental de los individuos, y las tareas de ToM avanzada: Historias de la vida cotidiana
se asocian a una adecuada capacidad para percibir e inter- (HVC)11 y el Test de la mirada10 . Las 2 pruebas de ToM
pretar la conducta humana, resulta necesario analizar estos evalúan la capacidad de los participantes para inferir un

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correcto estado mental, una lo hace a partir de un contexto 10 ítems, 5 para obsesiones y 5 para compulsiones/rituales,
de interacción social (HVC) y la otra a partir de la informa- que evalúa tiempo, interferencia, malestar, resistencia y
ción del contorno de los ojos (Test de la mirada). Todos los control sobre los síntomas. Cada uno de estos ítems puede
participantes fueron evaluados por especialistas experimen- puntuar un máximo de 4 puntos (obteniendo una puntua-
tados en psiquiatría o en psicología clínica infantil y juvenil ción máxima de 40). Puntuaciones por debajo de 10 indican
del Hospital Clínic de Barcelona, y entrenados específica- enfermedad subclínica, de 11 a 16 enfermedad leve, de 17 a
mente en la administración del instrumento de evaluación 24 enfermedad moderada, de 25 a 32 enfermedad marcada
de la ToM, la HVC11 . Todas las administraciones de la tarea y de 33 a 40 enfermedad grave. En el estudio de valida-
HVC fueron grabadas en audio, anonimizadas para la revisión ción en población española el coeficiente alfa de Cronbach
de la administración y del procedimiento de puntuación por fue de 0,87. El tiempo de administración es de unos 45 a
otros miembros del equipo de investigación. Para descartar 60 minutos.
psicopatología en los sujetos del grupo control se administró Yale Global Tic Severity Scale (YGTSS)34,38 :
a los padres y participantes la entrevista semiestructu- Es el gold-standard para medir la severidad del ST. Es
rada y estandarizada Schedule for affective disorders and una escala clínica semiestructurada heteroadministrada que
schizophrenia for school-age children-present and lifetime comienza con un inventario semi-sistemático de síntomas
version35 , utilizada para diagnosticar trastornos psiquiátri- de tics que el clínico puntúa como presente o ausente a
cos en niños y adolescentes según los criterios del DSM-IV-TR. lo largo de la semana anterior y del peor momento de la
Los instrumentos fueron administrados por 2 equipos de enfermedad. Los tics motores y fónicos actuales se evalúan
investigadores distintos y se realizaron en distintos momen- separadamente según el número, la frecuencia, la intensi-
tos, a pesar de que hubo un entrenamiento conjunto de las dad, la complejidad y la interferencia en una escala ordinal
evaluadoras en la administración de la prueba HVC. Además, de 6 puntos (0: ausente, 1-5: para evaluar la gravedad),
algún instrumento como la Yale Global Tic Severity Scale obteniendo 3 puntuaciones: la de los tics motores, la de
se incluyó posteriormente y no se había administrado en el los tics fónicos y la puntuación total de tics (suma de las
grupo con TEA. En todos los grupos se excluyeron aquellos previas, pudiendo obtener una puntuación máxima de 50).
pacientes que presentaran un cociente intelectual (CI) por La escala concluye con una puntuación global (0-100), que es
debajo de 70 o que tuvieran un diagnóstico de trastorno la suma de la puntuación total de tics (0-50) más la subescala
psicótico, trastorno por uso de sustancias o una enferme- del deterioro funcional generado por la enfermedad (0-50).
dad neurológica incapacitante. También fueron excluidos Puntuaciones por debajo de 10 indican enfermedad subclí-
aquellos pacientes que presentaran un diagnóstico comór- nica, de 11 a 20 enfermedad leve, de 21 a 40 enfermedad
bido de TEA y TOC o de TEA y ST, a través de las historias marcada y por encima de 40 enfermedad grave. En el estu-
clínicas de los pacientes. El personal del grupo investigador dio de validación en población española el coeficiente alfa
del estudio que validó la prueba HVC al español30 adminis- de Cronbach fue de 0,99 para ambas dimensiones, de tics
tró la entrevista diagnóstica Autism Diagnostic Interview motores y tics fónicos. El tiempo de administración es de
Revised36 a los cuidadores principales de los participantes unos 45 a 60 minutos.
del grupo con TEA para confirmar este diagnóstico. Los datos Test breve de inteligencia de Kaufman (KBIT)31 :
sobre comorbilidad de los participantes con TOC, ST y TEA El Test breve de inteligencia de Kaufman tiene como
fueron proporcionados por sus referentes clínicos habitua- objetivo estimar la inteligencia verbal y no verbal en niños,
les (psiquiatras o psicólogos clínicos) a través de sus historias adolescentes y adultos. La prueba consta de 2 subtest,
clínicas, en cuyas primeras visitas se realiza un cribado de vocabulario y matrices. El subtest de vocabulario incluye
todos los trastornos mentales. 2 partes, vocabulario expresivo (consta de 45 elementos)
y definiciones (consta de 37 elementos). En el subtest de
Instrumentos de evaluación para padres matrices todos los elementos (48 elementos) están forma-
dos por dibujos y figuras abstractas, lo que reduce la posible
Autism Spectrum Screening Questionnaire (ASSQ)32 : influencia debida a la cultura. Se presentan los datos en
El cuestionario ASSQ es un instrumento de cribado para puntuaciones estandarizadas, con media de 100 y desvia-
trastornos del espectro autista de alto funcionamiento entre ción estándar de 15. El tiempo de administración es de unos
los 7 y 17 años, para administrar a padres. Los datos se pre- 15 a 30 minutos.
sentan con puntuaciones directas. La puntuación de 22 dada Tarea de evaluación de ToM: Historias de la vida cotidiana
por los padres indicaría la necesidad de realizar al niño eva- de Kaland (HVC)11,30 :
luaciones más específicas. En este estudio este cuestionario Esta prueba consta de una batería de 13 historias, cuyo
se utilizó para evaluar la gravedad de síntomas de TEA de objetivo es evaluar la capacidad de los participantes para
todos los participantes, aunque ninguno de los sujetos inclui- hacer inferencias sobre los estados mentales, cognitivos y
dos más allá del grupo con TEA cumpliera criterios para el afectivos, de personajes en 13 situaciones interpersonales
diagnóstico. El tiempo de administración es ≤ 10 minutos. de la vida cotidiana. Se ha utilizado la versión abreviada de
7 historias (HVC-7), adaptada y validada en español30 del
instrumento original11 . Las historias siempre están articu-
Instrumentos de evaluación para participantes ladas de forma que en la primera parte se describe una
situación determinada para examinar la capacidad del par-
Children’s Yale-Brown Obsessive-Compulsive Scale (CY- ticipante para comprender hechos concretos (inferencia
BOCS)33,37 : física), y al final está la información sobre el estado mental
Es el gold-standard para medir la severidad del TOC en que se quiere evaluar (inferencia mental). Los 7 fenóme-
edad infantil. Es una escala clínica semiestructurada y tiene nos que se evalúan son: comprensión de mentiras, mentiras

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Tabla 1 Descriptivos: edad y estimación del cociente intelectual

TOC ST TEA Controles p* Diferencias
(n = 19) (n = 14) (n = 18) (n = 20) entre grupos
Edad 13,8 12,8 13,7 14,5 0,083
CI total 100 98,8 100,9 109,1 0,008 C > (ST,
TOC, TEA)
CI verbal 98,2 98,3 103,5 108,5 0,009 C > (ST,
TOC)
CI no verbal 105,7 103,1 101,7 111,6 0,062
CI: cociente intelectual; ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en
la infancia; C > (ST, TOC, TEA): el grupo control tiene un cociente intelectual total significativamente mayor que el resto de los grupos;
C > (ST, TOC): el grupo control tiene un cociente intelectual verbal significativamente mayor que los grupos con ST y con TOC.
* Prueba no paramétrica de Kruskal-Wallis.

piadosas, sentidos figurados, malentendidos, persuasión, CY-BOCS, YGTSS, ASSQ, número de comorbilidades) y se con-
sentimientos encontrados y empatía. Se obtienen 2 puntua- sideró un umbral estadístico de 0,007 (0,05/7).
ciones finales, una para las inferencias físicas y otra para
las mentales, cuyo rango es de 0 a 14 puntos. El proceso de
administración de la prueba es complejo y está detallado Resultados
en el material suplementario 1. En el estudio de validación
en población española el coeficiente alfa de Cronbach fue
de 0,78 para los ítems de inferencias físicas y 0,74 para los
Descriptivos
de inferencias mentales. El tiempo de administración es de
unos 45 a 60 minutos. La tabla 1 muestra los datos descriptivos de la muestra. La
Tarea de evaluación de ToM: Test de la mirada10 : media de edad fue menor en el grupo con ST, aunque no
Esta prueba evalúa la habilidad de reconocer el estado se encontraron diferencias estadísticamente significativas
mental cognitivo y afectivo de una persona a través de la lec- entre los 4 grupos. Las estimaciones del cociente intelec-
tura de la expresión de la mirada. La versión infantil incluye tual total y verbal mostraron diferencias estadísticamente
28 fotografías de la parte superior del rostro (ojos y cejas) de significativas entre grupos, con mejores puntuaciones para
personas de ambos sexos, en blanco y negro. El sujeto debe los sujetos del grupo control que los de los grupos clínicos.
elegir entre 4 palabras la que mejor represente el estado
emocional de la persona de la imagen. Evalúa ToM avanzada Severidad de síntomas
porque solo se cuenta con la información del contorno de
los ojos y las atribuciones que se hacen, no son solo emocio- Como muestra la tabla 2 el grupo que obtuvo una mayor
nes sino estados mentales e intenciones como, por ejemplo, puntuación en la escala ASSQ fue el de pacientes con TEA,
«ganas de jugar», «pensativo» o «satisfecho». Como tarea seguido por el de ST; el grupo con TOC obtuvo mayor pun-
control, para descartar que el sujeto no presente un tras- tuación en la escala CY-BOCS que los grupos con ST y TEA, y
torno del procesamiento de los rostros, se solicita al sujeto el grupo con ST obtuvo una mayor puntuación en la escala
que además de la expresión emocional identifique si esta YGTSS que el grupo con TOC. Mirando el número de comor-
pertenece a un hombre o a una mujer. Tiempo de adminis- bilidades los grupos con ST y TEA tenían más diagnósticos
tración: ≤ 15 minutos. comórbidos, diferenciándose del grupo con TOC (p = 0,05 y
p = 0,008, respectivamente). Las comorbilidades de los suje-
tos de los 3 grupos de pacientes están desglosadas en la
Métodos estadísticos
tabla 3 en porcentajes, la más frecuente de las cuales fue
el trastorno por déficit de atención e hiperactividad (TDAH),
El análisis estadístico se realizó mediante Stata, versión 13. seguida de los trastornos de ansiedad.
Las comparaciones entre grupos de las variables cuantita-
tivas se analizaron mediante la prueba no-paramétrica de
Kruskal-Wallis. Dada la posible influencia del nivel de neu- Teoría de la mente evaluada con la prueba
rodesarrollo y la capacidad intelectual en el rendimiento en Historias de la vida cotidiana (versión abreviada de
pruebas de ToM39 , en un segundo análisis se introdujeron 7 historias)
en un modelo de regresión lineal el CI verbal, CI no-verbal
y la edad como covariables, incluyendo en el modelo final En esta prueba la puntuación más baja, tanto en las respues-
solo aquellas que ejercían un efecto significativo (p < 0,05). tas de inferencia física como mental, se obtuvo en el grupo
Las comparaciones post-hoc entre grupos se analizaron con con TEA (sin diferencia con el grupo con ST en las puntuacio-
la prueba de Dunn para comparaciones múltiples y se deta- nes medianas de inferencia mental), seguidas por el grupo
llan inicialmente sin ajustar, y posteriormente, aplicando con TOC y controles sanos. Los tiempos de respuesta y el
la corrección de Bonferroni. Se estimaron coeficientes de número de preguntas de ayuda no fueron significativamente
correlación de Pearson entre la prueba de ToM y las varia- diferentes entre los 4 grupos. Se encontraron diferencias
bles clínicas o neurocognitivas (edad, CI verbal, CI no verbal, estadísticamente significativas en las puntuaciones de

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Tabla 2 Escalas clínicas de severidad de síntomas de los grupos que componen la muestra
TOC ST TEA Controles p* Diferencias
(n = 19) (n = 14) (n = 18) (n = 20) entre grupos
ASSQ 9,3 13,5 24,9 2 < 0,001 TEA > ST,
TOC > C
CYBOCS 16,6 10,5 4,6 - < 0,001 TOC > ST > TEA
YGTSS 2,8 19,9 - - 0,002 ST > TOC
ASSQ: Autism Spectrum Screening Questionnaire; CYBOCS: Children’s Yale-Brown Obsessive-Compulsive Scale; ST: síndrome de Tourette;
TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia; YGTSS: Yale Global Tic Severity Scale.
TEA > ST, TOC > C: el grupo con TEA tiene una puntuación significativamente mayor en la escala ASSQ que los otros 3 grupos, y los grupos
con ST y TOC tienen una puntuación significativamente mayor en la escala ASSQ que el grupo control. TOC > ST > TEA: el grupo con
TOC tiene una puntuación significativamente mayor en la escala CYBOCS que el grupo con ST y el grupo con ST tiene una puntuación
significativamente mayor en la escala CYBOCS que el grupo con TEA; ST > TOC: el grupo con ST tiene una puntuación significativamente
mayor en la escala YGTSS que el grupo con TOC.
* prueba no paramétrica de Kruskal-Wallis.

Tabla 3 Comorbilidades de los 4 grupos que componen la muestra

TOC ST TEA TDAH Ansiedad Trastornos Trastornos de Trastornos de
(%) (%) (%) (%) (%) afectivos conducta aprendizaje
(%) (%) (%)
TOC 5 11 11 5
ST 14 57 7 7 7
TEA 44 28 17 17
ST: síndrome de Tourette; TDAH: trastorno por déficit de atención e hiperactividad, TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno
obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia.

Figura 1 Teoría de la mente evaluada con la prueba Historias de la vida cotidiana. A. HVC inferencias físicas. B. HVC inferencias
mentales.
HVC: prueba de evaluación de Teoría de la mente Historias de la vida cotidiana; ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del
espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia.
*p < 0,05 entre grupos sin ajustar por corrección Bonferroni.
**
p < 0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni.
***
p < 0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni y al introducir CI verbal.
****
p < 0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni y al introducir CI verbal y edad.

inferencia física entre el grupo con TEA y el grupo control, con TOC; y entre el grupo con ST y el grupo control, y entre
y entre el grupo con TEA y el grupo con TOC, y entre el el grupo con ST y el grupo con TOC (X2 = 15,29; p = 0,002,
grupo con ST y el grupo control, y entre el grupo con ST fig. 1B). Cuando se ajustó por la corrección de Bonferroni,
y el grupo con TOC (X2 = 9,8; p = 0,02, fig. 1A). También se únicamente sobrevivieron las diferencias en las puntuacio-
encontraron diferencias estadísticamente significativas en nes de inferencia física y mental entre el grupo control y el
las puntuaciones de inferencia mental entre el grupo con grupo con TEA (p ≤ 0,03); y las puntuaciones de inferencia
TEA y el grupo control, y entre el grupo con TEA y el grupo mental entre el grupo control y el grupo con ST (p = 0,002).

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negativamente con el número de diagnósticos comórbidos

(r = —0,36, p = 0,004) en toda la muestra (fig. 3).

Discusión

El primer objetivo de este estudio era comparar la ToM

avanzada con 2 pruebas distintas entre grupos de jóvenes
con diagnóstico de TOC, ST o TEA y un grupo de controles
sanos. Los resultados principales de este estudio muestran
que los jóvenes con ST presentan dificultades a la hora de
resolver tareas de ToM avanzada al nivel de los pacientes
con TEA cuando usamos la versión abreviada de 7 historias
Figura 2 Teoría de la mente evaluada con la prueba Test de de la HVC30 . Sin embargo, los pacientes con TOC de inicio
la mirada. en la infancia presentan resultados similares a los controles
ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; sanos. Respecto a la segunda tarea de evaluación de la ToM,
TOC: trastorno obsesivo-compulsivo de inicio en la infancia. el Test de la mirada, resultó sorprendente una mayor dife-
*p < 0,05 entre grupos sin ajustar por corrección Bonferroni. rencia entre el grupo control y el grupo con ST que entre el
**
p < 0,05 entre grupos ajustando por corrección Bonferroni. grupo control y el grupo con TEA. Este resultado podría expli-
carse por la impulsividad40 que presentan los pacientes con
Al introducir el CI verbal y la edad como covariables ST y la dificultad para inhibir una respuesta41 , tendiendo así
(p ≤ 0,003) en el análisis de las inferencias físicas, las dife- quizás a dar una respuesta menos reflexiva que en el resto
rencias entre el grupo con TOC y TEA se mantuvieron de grupos. Una revisión sistemática que integra la eviden-
(p = 0,004), pero no entre el grupo control y el grupo con cia sobre ToM y neuroimagen sugiere que entre las funciones
TEA (p < 0,1). Al introducir el CI verbal como covariable ejecutivas la inhibición es necesaria, pero no suficiente para
(p = 0,015), en el análisis de las inferencias mentales única- el procesamiento de ToM, ya que varias regiones neurales
mente las diferencias entre el grupo control y el grupo con parecen contribuir a la mentalización además de las regio-
TEA sobrevivieron (p = 0,017), pasando a tendencia entre los nes que apoyan el control inhibitorio42 . Otra hipótesis que
grupos control y el grupo con ST (p = 0,69) y entre los grupos podría explicar estos resultados es que los pacientes con
con TOC y TEA (p = 0,84). TEA estuvieran más entrenados en el reconocimiento emo-
Los resultados del análisis con la versión completa de cional que el grupo con ST. Esta última opción podría haberse
13 historias se pueden ver en el material suplementario 2. dado en nuestra muestra, ya que el entrenamiento en tareas
de ToM (p. ej. reconocimiento emocional) es habitual en el
Teoría de la mente evaluada con la prueba Test de abordaje terapéutico de pacientes con TEA del Servicio de
la mirada Psiquiatría Infantil y Juvenil del Hospital Clínic, a diferencia
del grupo con ST, que no se entrena específicamente en estas
habilidades. También podría deberse a respuestas poco con-
La puntuación más baja en el Test de la mirada se obtuvo en
vencionales mediadas por la desregulación afectiva de los
el grupo con ST, seguida por el grupo con TEA, TOC y contro-
sujetos con ST, más que a una dificultad en la atribución de
les sanos, respectivamente. Cuando evaluamos la ToM con
estados mentales43 .
el Test de la mirada se encontraron diferencias estadística-
Los resultados del presente estudio están en la línea de
mente significativas entre el grupo control y el grupo con
los resultados obtenidos en los estudios realizados en pobla-
TEA, y entre el grupo control y el grupo con ST; y entre el
ción adulta con ST, que han evidenciado la dificultad de estos
grupo con TOC y el grupo con ST; X2 = 10,16; p = 0,017 (fig. 2).
pacientes para ponerse en el punto de vista de los demás25 y
Solo las diferencias entre el grupo control y el grupo con
la presencia de alteraciones en la ToM avanzada afectiva24 .
ST sobrevivieron a la corrección de Bonferroni (p = 0,009),
El segundo objetivo era examinar la influencia de carac-
pasando a tendencia entre el grupo con TOC y el grupo con
terísticas clínicas u otros aspectos del funcionamiento
ST (p = 0,05). Ninguna de las covariables introducidas en el
neurocognitivo en la ToM. Los resultados muestran que las
modelo ejercía un efecto significativo (p ≥ 0,13) sobre la
comorbilidades también podrían tener un efecto en los
variable dependiente.
resultados obtenidos, ya que como se observa en la tabla 3
afectan especialmente al grupo con ST (un 57% de comorbili-
Correlaciones entre teoría de la mente y variables dad con TDAH, un 14% con TOC, 7% con trastornos afectivos,
clínicas o cognitivas de conducta y aprendizaje). Hasta la fecha no nos consta
que existan estudios en edad infantil que evalúen el efecto
La puntuación de HVC-7 correlacionó positivamente con de las comorbilidades en el rendimiento de tareas de ToM
el CI verbal (r = 0,34; p < 0,005), y negativamente con la en TOC de inicio en la infancia o ST, aunque un estudio
ASSQ (r = —0,33; p = 0,005) y el número de diagnósticos mostró que la ansiedad influye en la ToM en pacientes con
comórbidos (r = —0.34, p < 0,005) en toda la muestra, indi- TEA44 , y un reciente metaanálisis concluyó que los prea-
cando que a mayor puntuación en síntomas TEA y mayor dolescentes y adolescentes con TEA acostumbran a tener
número de trastornos comórbidos, peor puntuación en HVC- niveles elevados de síntomas de ansiedad social45 . El ST
7 (fig. 3). La puntuación del Test de la mirada correlacionó también tiene una elevada comorbilidad con los trastornos

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A. Pérez-Vigil, D. Ilzarbe, B. Garcia-Delgar et al.

Figura 3 Correlaciones entre Teoría de la mente y variables clínicas, neurocognitivas y número de comorbilidades psiquiátricasa .
HVC: historias de la vida cotidiana; ST: síndrome de Tourette; TEA: trastorno del espectro autista; TOC: trastorno obsesivo-compulsivo
de inicio en la infancia.
a
Coeficientes de correlación de Pearson.

de ansiedad46 , por lo que podría ser que algunos sujetos ciertos procesos cognitivos debidos a la edad49 o un aumento
tuvieran síntomas de ansiedad, pero no interfirieran lo sufi- de la eficiencia neuronal debido a la práctica50 . En tercer
ciente como para que recibieran el diagnóstico. Además, en lugar las tareas de ToM fueron administradas por 2 equi-
nuestro estudio las comorbilidades de los pacientes no se pos de investigadores distintos y se realizaron en distintos
evaluaron de forma sistemática y prospectiva, sino que se momentos, a pesar de que hubo un entrenamiento conjunto
recogieron de la historia clínica de cada participante, por lo de las evaluadoras en la administración de la prueba HVC.
que cabe la posibilidad de que no todas las comorbilidades A diferencia de la exclusión que se hizo de la comorbilidad
estén identificadas. con TEA en los grupos con TOC o ST, no se excluyeron los
La principal limitación de este trabajo es el tamaño de la pacientes con la comorbilidad de TOC y ST, lo que también
muestra, que limita el poder estadístico del estudio. Por otra debería tenerse en cuenta en futuros estudios, ni incluimos
parte, la transversalidad del presente estudio y las corre- un cuestionario de cribado de TDAH o de la severidad de los
laciones obtenidas entre las pruebas que evalúan la ToM y síntomas, por lo que la sintomatología de TDAH podría tener
variables que pueden considerarse intermediarias del neu- un efecto confusor en los resultados51 . Y finalmente, tam-
rodesarrollo (p. ej. el CI verbal y la edad), deben hacernos poco se administró una batería neuropsicológica completa
interpretar los resultados de este estudio con cautela. No más allá de la estimación del CI (p. ej. disfunción ejecu-
ocurre con la versión de 7 historias de la tarea HVC, pero la tiva), a pesar de la evidencia sobre la relación entre ambas
puntuación de la versión de 13 historias de la HVC en infe- áreas de la cognición4,5 . Además, la estimación de CI se rea-
rencias mentales (13 historias) correlacionó positivamente lizó con una prueba de cribado y no mediante la escala de
con la edad (material suplementario 2). Hay evidencia de inteligencia de Wechsler para niños-v, lo que habría ayu-
que en sujetos jóvenes, la edad influye en las respuestas dado a discernir mejor la posible influencia mediadora del
cerebrales durante la realización de tareas de ToM, especial- CI en la interpretación de las tareas de ToM. Un aspecto a
mente en pruebas de atribuciones afectivas47 . El mecanismo destacar es que todos los sujetos son del sexo masculino,
exacto subyacente a esta asociación es poco conocido, por lo que no existe el sesgo por esta variable en los resul-
aunque puede reflejar procesos no excluyentes entre tados, aunque los resultados no sean extrapolables al sexo
ellos, como la poda neuronal48 , un mayor automatismo en femenino.

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Por todo ello, es relevante para estudios futuros que se cognitive components of theory of mind: A psychophysiological
investiguen las respuestas en pruebas de ToM de pacien- study. J Neuropsychol. 2007;1:27—38.
tes con ST, TOC o TEA del sexo femenino y valorar si los 4. Aboulafia-Brakha T, Christe B, Martory MD, Annoni JM. Theory
resultados obtenidos en el presente estudio se replican con of mind tasks and executive functions: a systematic review of
muestras de mayor tamaño. También sería relevante que se group studies in neurology. J Neuropsychol. 2011;5(Pt 1):39—55.
identificaran todas las comorbilidades de los trastornos con 5. Devine RT, Hughes C. Relations between false belief understan-
ding and executive function in early childhood: A meta-analysis.
una entrevista semiestructurada. La mayor implicación clí-
Child Dev. 2014;85:1777—94.
nica de este estudio es que los pacientes con ST, al menos un 6. Povinelli D, Povinelli TJ. Mindblindness. An Essay on Autism and
subgrupo de ellos, podría beneficiarse de un entrenamiento Theory of Mind. Trends in Neurosciences. 1996;19:299-300.
en habilidades de ToM dentro del abordaje terapéutico, al 7. Baron-Cohen S, Leslie AM, Frith U. Does the autistic child have
igual que se realiza habitualmente en los servicios de salud a’’theory of mind‘‘? Cognition. 1985;21:37—46.
mental infantil y juvenil en pacientes con TEA. También 8. Happé FG. An advanced test of theory of mind: Understanding of
podrían incluirse en futuros estudios pruebas de neuroi- story characters’ thoughts and feelings by able autistic, menta-
magen y de neuropsicología asociadas a estas evaluaciones lly handicapped, and normal children and adults. J Autism Dev
clínicas de ToM avanzada, antes y después de aplicar los tra- Disord. 1994;24:129—54.
tamientos específicos para mejorar las habilidades en ToM, 9. Baron-Cohen S, O’Riordan M, Stone V, Jones R, Plaisted K.
Recognition of faux pas by normally developing children and
con el objetivo de encontrar cambios neuroanatómicos o
children with Asperger syndrome or high-functioning autism. J
asociación con otros déficits neurocognitivos. Por último, Autism Dev Disord. 1999;29:407—18.
podría incluirse un grupo con TDAH y evaluar la influencia de 10. Baron-Cohen S, Jolliffe T, Mortimore C, Robertson M. Another
la multicomorbilidad entre trastornos del neurodesarrollo. advanced test of theory of mind: Evidence from very high func-
Con los resultados que este estudio muestra, podemos tioning adults with autism or asperger syndrome. J Child Psychol
concluir que los pacientes con ST y TEA presentan una mayor Psychiatry. 1997;38:813—22.
dificultad en las tareas que examinan la ToM en comparación 11. Kaland N, Møller-Nielsen A, Callesen K, Mortensen EL, Gottlieb
con los grupos con TOC de inicio en la infancia o los contro- D, Smith L. A new’advanced’ test of theory of mind: Evidence
les sanos. También pone de manifiesto la complejidad en la from children and adolescents with Asperger syndrome. J Child
Psychol Psychiatry. 2002;43:517—28.
interacción y la influencia recíproca entre diferentes áreas
12. Lind SE, Bowler DM. Language and theory of mind in autism
de la cognición en los trastornos del neurodesarrollo. Así,
spectrum disorder: The relationship between complement syn-
las alteraciones en la ToM no serían una condición exclusiva tax and false belief task performance. J Autism Dev Disord.
del TEA, sino un marcador de un neurodesarrollo alterado, 2009;39:929—37.
como en otros trastornos mentales de inicio en la infancia. 13. Brüne M. ’’Theory of mind‘‘in schizophrenia: A review of the
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Durante la realización de este estudio, A. Pérez Gil disfrutó 1—6.
de una beca personal de formación de la Fundación Alicia 15. Rosenberg DR, Keshavan MSAE. Bennett Research Award Toward
Koplowitz a neurodevelopmental model of of obsessive–compulsive disor-
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