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Revista de Cirugía, Medicina y Cirugía Oral y Maxilofacial

Patología
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Reporte de un caso

Tumor odontogénico adenomatoide asociado a diente primario no

erupcionado
Takuma Watanabe*, Asumi Mori, Kazumasa Nakao, Kazuhisa Bessho
Departamento de Cirugía Oral y Maxilofacial, Facultad de Medicina, Universidad de Kyoto, 54 Kawahara­cho, Shogoin, Sakyo­ku, Kyoto, 606­8507, Japón

INFORMACIÓN DEL ARTÍCULO ABSTRACTO

Palabras clave: El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es un tumor epitelial benigno que muestra estructuras similares a conductos. La AOT suele
Tumor odontogénico adenomatoide asociarse a un diente permanente y los caninos superiores son los más frecuentemente afectados. Sin embargo, una asociación entre los
diente primario AOT intraóseos y los dientes primarios no erupcionados es extremadamente rara. En este documento, informamos un caso inusual de un AOT
Diente permanente
asociado con un diente temporal no erupcionado, que inicialmente intentamos preservar. Una mujer de 4,5 años con un AOT asociado al
Preservación
primer molar temporal superior izquierdo se sometió inicialmente a una enucleación quirúrgica de la lesión, que preservó el diente sin erupción
postoperatoria, seguida de legrado y extracción durante una segunda cirugía. El primer premolar superior izquierdo, que estaba colocado
mesialmente al diente temporal, mostró tendencias de erupción a los 5 años después de la cirugía inicial. El presente caso demuestra que el
AOT debe incluirse en el diagnóstico diferencial de las lesiones quísticas en niños, ya que los AOT pueden desarrollarse alrededor de los
dientes primarios no erupcionados. Además, durante el tratamiento de la AOT, se debe considerar cuidadosamente la decisión de preservar
el diente primario o permanente asociado.

1. Introducción diente primario que inicialmente intentamos preservar pero finalmente fue extraído para
permitir la erupción del diente permanente sucesivo.
El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es un tumor epitelial benigno que muestra
estructuras similares a conductos [1]. En 1905, Steensland [2] informó sobre el “epitelioma 2. Informe de caso
adamantinum”, que representa la publicación más antigua de un AOT, para la cual hay
suficiente documentación disponible. Aunque a lo largo de los años se han utilizado varios Una mujer de 4,5 años se presentó en el Departamento de Cirugía Oral y Maxilofacial
términos para esta lesión, el término "AOT" ahora es generalmente aceptado y ha sido del Hospital Universitario de Kyoto en septiembre de 2014 para la evaluación de una lesión
adoptado por la Organización Mundial de la Salud. Los AOT representan <5% de los mixta radiolúcida y radiopaca asociada con un primer molar primario superior izquierdo no
tumores odontógenos, aproximadamente dos tercios de todos los casos ocurren en erupcionado. La radiografía panorámica reveló que el primer molar primario superior
adolescentes y el 87% en pacientes de 20 a 30 años [1]. Los AOT se presentan en formas izquierdo estaba impactado. Se descubrió una lesión unilocular radiolúcida y radiopaca
intraóseas y periféricas, y las variantes intraóseas comprenden tipos foliculares y bien definida que rodeaba el molar. Los antecedentes médicos y familiares del paciente no
extrafoliculares [3]. tenían nada de especial. Al examen clínico se observó ligero abultamiento del reborde
alveolar alrededor de la lesión, sin hallazgos inflamatorios (Fig. 1). La radiografía
Un artículo de revisión anterior sobre la distribución de dientes permanentes no panorámica reveló que el primer molar primario izquierdo del maxilar temporal estaba
erupcionados encontrados en asociación con AOT folicular informó que los cuatro caninos impactado. Una radiolucidez unilocular bien definida rodeó el molar y se observaron
representaron el 59 % de dichos casos, y los caninos maxilares solos representaron el 40 radiopacidades arenosas dentro de la lesión. Ningún hallazgo sugiere la presencia del
% de los casos [3] . Por el contrario, una asociación entre los AOT intraóseos y los dientes primer premolar superior izquierdo (Fig. 2). Los diagnósticos diferenciales incluyeron TOA
primarios no erupcionados es extremadamente rara [3­5]. Hasta donde sabemos, sólo se de tipo folicular, tumor odontógeno epitelial calcificante y quiste odontógeno calcificante.
han informado unos pocos casos pediátricos de AOT asociado con un diente temporal no
erupcionado. En la mayoría de los casos, el diente primario asociado se extrajo
simultáneamente junto con el AOT mediante la modalidad de tratamiento de elección. Este
informe presenta un caso inusual de AOT asociado con una erupción no erupcionada. El plan de tratamiento inicial incluyó biopsia y marsupialización de la lesión, con
preservación del primer molar temporal superior izquierdo.

Autor correspondiente.
Dirección de correo electrónico: takuma@kuhp.kyoto­u.ac.jp (T. Watanabe).

https://doi.org/10.1016/j.ajoms.2020.06.012 Recibido
el 19 de mayo de 2020; Recibido en forma revisada el 18 de junio de 2020; Aceptado el 22 de junio de
2020 2212­5558/ © 2020 Asian AOMS, ASOMP, JSOP, JSOMS, JSOM y JAMI. Publicado por Elsevier Ltd. Todos los derechos reservados.

Cite este artículo como: Takuma Watanabe, et al., Journal of Oral and Maxillofacial Surgery, Medicine, and Pathology,
https://doi.org/10.1016/j.ajoms.2020.06.012
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Fig. 1. Una fotografía intraoral muestra la ausencia únicamente del primer molar temporal superior
izquierdo durante el período de dentición temporal y un ligero abultamiento de la cresta alveolar.

Fig. 2. La radiografía panorámica muestra una radiolucidez unilocular bien definida que rodea la
corona del primer molar primario izquierdo del maxilar superior y radiopacidades arenosas dentro
de la lesión. No hay hallazgos que sugieran la presencia del primer premolar superior izquierdo.

Fig. 4. Examen histopatológico con tinción de hematoxilina­eosina. A: Vista de bajo aumento que
muestra múltiples estructuras en forma de conductos y rosetas (aumento original 40×). B: Vista de
alta potencia que muestra estructuras similares a conductos revestidas con epitelio cúbico a
columnar (aumento original 200×). C: Vista de gran aumento que muestra estructuras en forma de
roseta, en las que hay material amorfo eosinófilo, con tejido conectivo estromal mínimo (aumento
original 200×).

estructuras revestidas con epitelio cuboide a columnar y estructuras en forma de

roseta, en las que había material amorfo eosinófilo, con tejido conectivo estromal
Fig. 3. La muestra de lesión tiene tejido blando parecido a un quiste y tejido duro parecido a arena. mínimo (Fig. 4A­C). El diagnóstico final fue AOT.

El paciente fue sometido a un procedimiento quirúrgico bajo anestesia general, El seguimiento postoperatorio se realizó con la expectativa de erupción del
con colgajo mucoperióstico de espesor total y osteotomía cuidadosa. El tejido primer molar primario izquierdo del maxilar superior; sin embargo, la erupción no
blando parecido a un quiste se enucleó parcialmente y el tejido duro parecido a la se produjo. En julio de 2018, una radiografía panorámica reveló que el primer
arena se extirpó por completo (Fig. 3). Aunque el primer molar primario izquierdo premolar superior izquierdo estaba claramente posicionado mesialmente al primer
del maxilar superior era claramente visible en el campo quirúrgico, el primer molar temporal superior izquierdo, que permanecía impactado, con un área
radiolúcida por encima de la corona (Fig. 5 ) . Posibles explicaciones para esto.
premolar superior izquierdo no lo era. Un examen histopatológico mostró aspecto de conducto.

2
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tabla 1
Características de casos reportados previamente de un AOT asociado con un diente temporal
no erupcionado.

Número de caso Año Estudio Género Edad Ubicación

1 1977 Tsaknis et al. [6] F 11 años 3 años mandíbula

2 1990 Toida et al. [7] METRO
3 años 6 años maxilar superior

3 1996 Kearns et al. [8] F mandíbula

4 2004Walker et al. [9] F mandíbula
5 2008 Swasdison et al. NS NS maxilar superior

[10]
6 2012 Mehkri et al. [11] F 2 años 7 años maxilar superior

7 2012 Lee y cols. [4] METRO

7 años 5 años mandíbula
8 2016 Bonardi et al. [5] F 4 años 6 mandíbula
2018 Ponniah et al. [12] F 2019 meses maxilar superior

9 10 presente caso F maxilar superior

viejo

Fig. 5. Radiografía panorámica que muestra claramente el primer premolar superior izquierdo.
colocado mesialmente al primer molar primario izquierdo del maxilar primario, que permanece Número de caso diente temporal variantes de AOT

impactado y tiene un área radiolúcida encima de la corona.

1 NS intraóseo
2 canino superior caducifolio no erupcionado y primero intraóseo
molar
3 el canino deciduo inferior izquierdo el segundo extraóseo
4 molar primario derecho mandibular el canino deciduo intraóseo
5 izquierdo superior el canino deciduo inferior intraóseo
6 NS intraóseo
7 impactado primer molar mandibular primario izquierdo intraóseo
8 canino temporal inferior izquierdo intraóseo
9 canino temporal maxilar izquierdo, primero y intraóseo
segundos molares
10 Primer molar primario izquierdo superior no erupcionado intraóseo

Número de caso Tratamiento Hacer un seguimiento

diente lesión

1 cureteado y eliminado 8 meses

2 NS NS NS
3 biopsia por escisión 3 años
Fig. 6. Radiografía panorámica que muestra tendencias de erupción del maxilar izquierdo.
4 eliminación de NS biopsia por escisión NS
primer premolar a los 5 años de la cirugía inicial.
5 NS enucleación NS
6 enucleado quirúrgicamente 5 años
7 extirpación quirúrgica 2 meses
fenómeno incluyó lo siguiente: (1) formación de cicatrices después de la inicial
8 extirpación completa 12 meses
cirugía, (2) recurrencia de AOT y (3) falta de fuerzas eruptivas en el
9 NS
Primer molar primario izquierdo del maxilar primario. Así, el legrado y la biopsia del 10 conservación extirpada enucleación 5 años
La lesión radiolúcida se realizó bajo anestesia general, con extracción del primer molar
Abreviaturas: AOT, tumor odontogénico adenomatoide; F, hembra; M, varón; NS,
primario izquierdo del maxilar superior, durante una segunda cirugía. El examen histopatológico no se indica.
no mostró recurrencia de AOT. El
El curso posoperatorio transcurrió sin incidentes y el primer premolar superior izquierdo
prevalencia reportada para todos los caninos permanentes. En los informes de casos en
mostró tendencias de erupción en una radiografía panorámica a las 5
Tabla 1, la lesión y el diente primario asociado fueron totalmente removidos.
años después de la cirugía inicial (Fig. 6).
Por el contrario, inicialmente intentamos preservar la primaria asociada.
diente en el presente caso. Por lo tanto, el presente caso representa la
décimo caso reportado de un TOA asociado a un diente temporal, y es
3. Discusión
el primer caso de este tipo tratado con un enfoque conservador.
El tratamiento de elección para un tumor benigno en un niño suele ser
Hay dos cuestiones clínicas importantes demostradas por el presente
escisión quirúrgica conservadora de la lesión [4]. El tratamiento habitual
caso. Los AOT pueden presentarse intraóseamente alrededor de los dientes primarios no erupcionados;
La modalidad para un AOT asociado con un diente impactado es la enucleación quirúrgica o
sin embargo, estos casos son extremadamente raros. Además, al considerar
legrado y/o la extracción completa del brote del diente [14].
las opciones de tratamiento para la AOT, preservación de la enfermedad primaria asociada
La enucleación o legrado quirúrgico conservador es el tratamiento probado
No se puede recomendar el diente cuando se espera su posterior erupción.
modalidad de elección, ya que todas las variantes de AOT muestran idénticamente benignidad
Una revisión de la literatura identificó solo nueve casos reportados previamente.
comportamiento biológico y características bien encapsuladas [3]. En casos de un
de un AOT asociado a un diente temporal no erupcionado (Tabla 1)
diente impactado asociado con un quiste dentígero, un informe anterior
[4­12]. Entre estos casos, las niñas fueron más prevalentes que los niños, similar a la
demostró que la marsupialización puede ser útil para facilitar la erupción
tendencia observada en revisiones anteriores [3,13]. aunque un
[15]. Además, la tracción ortodóncica de dientes impactados con raíces maduras a menudo
revisión anterior informó que los AOT eran más prevalentes en el maxilar
se ha realizado después de la marsupialización de una gran superficie.
que en la mandíbula, entre los informes de casos en la Tabla 1, el AOT asociado con un
quiste [16,17]. En un artículo de revisión anterior sobre dientes temporales retenidos,
diente temporal ocurrió casi por igual en el maxilar y
Se sugirió la siguiente política: (1) exposición quirúrgica con extirpación
mandíbula [13]. La razón de la prevalencia considerablemente mayor de la
del tejido suprayacente y se debe realizar una observación durante tres meses, (2) se debe
variante folicular de AOT y, en particular, AOT de tipo folicular asociada con caninos
aplicar tracción ortodóncica si el diente no logra
permanentes no erupcionados en comparación con otras variantes
erupcione, (3) puede ser necesario un dispositivo para crear espacio cuando no hay suficiente
sigue siendo desconocido [3]. En nuestra revisión, el canino de hoja caduca fue el
espacio para que el diente erupcione, y (4) los dientes deben extraerse
diente más comúnmente afectado; esto puede estar asociado con el alto

3
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cuando no hay expectativa de erupción [18]. Inicialmente intentamos preservar el diente Clasificación organizativa de los tumores de cabeza y cuello. 4ª edición. Lyon: IARC; 2017. pág.
221–2.
temporal asociado teniendo en cuenta la edad del paciente, el tamaño de la lesión y el
[2] Escuela Secundaria Steensland. Epitelioma adamantinum. J Exp Med 1905;89:377–89.
impacto en la oclusión del primer premolar superior izquierdo invisible. Aunque [3] Philipsen HP, Reichart PA. Tumor odontogénico adenomatoide: hechos y cifras.
finalmente se realizó la extracción del diente temporal asociado, deberíamos haber Oral Oncol 1998;35:125–31.
[4] Lee JS, Yoon SJ, Kang BC, Kim OJ, Kim YH. Tumor odontogénico adenomatoide asociado a
considerado el tratamiento de ortodoncia, teniendo en cuenta la posición baja del diente
primer molar temporal no erupcionado. Pediatr Dent 2012;34:493–5.
temporal y la integridad de la raíz. En un informe anterior sobre AOT, el diente [5] Bonardi JP, da Costa FH, Matheus RA, Ito FA, Pereira­Stabile CL. Rara presentación de tumor
permanente afectado se conservó y se introdujo en la arcada mediante tratamiento de odontogénico adenomatoide en un paciente pediátrico: reporte de un caso. Oral Maxilofac
ortodoncia; sin embargo, la preservación de un diente temporal puede dificultar Surg 2016;20:215–7.
[6] Tsaknis PJ, Carpenter WM, Shade NL. Tumor adenomatoide odontogénico: reporte de caso y
técnicamente la erupción y es menos valiosa en el futuro, ya que el diente temporal
revisión de la literatura. J Oral Surg 1977;35:146–9.
eventualmente es reemplazado por el diente permanente [13]. [7] Toida M, Hyodo I, Okuda T, Tatematsu N. Tumor odontogénico adenomatoide: informe de dos casos
y estudio de 126 casos en Japón. J Oral Maxilofac Surg 1990;48:404–8.

En conclusión, los AOT deben incluirse en el diagnóstico diferencial de las lesiones

[8] Kerns GJ, Smith R. Tumor odontogénico adenomatoide: una causa inusual de inflamación gingival
quísticas en niños, ya que pueden presentarse alrededor de dientes primarios no en un paciente de 3 años. Hno. Dent J 1996;181:380–2.
erupcionados en casos pediátricos. Durante el tratamiento de la AOT, se debe [9] Walker LM, Wood AJ, McDonald A, Carpenter W. Segundo mandibular no erupcionado
molar primario con hallazgo histopatológico inusual: reporte de un caso. J. Dent Child 2004;71:77–
considerar cuidadosamente la decisión de preservar el diente primario o permanente
9.
asociado. Se necesitan datos acumulativos de informes adicionales para dilucidar la [10] Swasdison S, Dhanuthai K, Jainkittivong A, Philipsen HP. Odontología adenomatoide
patogénesis de la AOT asociada con los dientes primarios y permanentes, así como la Tumores genéticos: un análisis de 67 casos en una población tailandesa. Oral Surg Oral Med Oral
Pathol Oral Radiol Endod 2008;105:210–5.
estrategia de tratamiento adecuada.
[11] Mehkri S, Rajkumar GC, Nagesh KS, Manjunath GS. Odontoide adenomatoide bilateral
Tumor togénico del maxilar superior en una niña de 2 años: informe de un caso raro y revisión de
la literatura. Dentomaxillofac Radiol 2012;41:342–8.
Consentimiento del paciente [12] Ponniah I, Piramanayagam Kannan SKL, Selvam SP. Tumor odontogénico adenomatoide
incipiente en una niña de 5 años. J Oral Maxillofac Surg Med Pathol 2018;30:569–75.

Se obtuvo el consentimiento informado por escrito de los padres del paciente para [13] Chrcanovic BR, Gómez RS. Tumor odontogénico adenomatoide: un análisis actualizado de los casos
publicación de este informe de caso y las imágenes que lo acompañan. reportados en la literatura. J Oral Pathol Med 2019;48:10–6.
[14] Luna JW. Tumor odontogénico adenomatoide extenso del maxilar superior: reporte de un caso de
escisión quirúrgica conservadora y alineación ortodóncica de canino impactado.
Declaración de intereses en competencia Maxillofac Plast Reconstr Surg 2014;36:173–7.
[15] Takagi S, Koyama S. Erupción guiada de un segundo premolar impactado asociado con un quiste
dentígero en el seno maxilar de un niño de 6 años. J Oral Maxilofac Surg 1998;56:237–9.
Los autores declaran no tener conflictos de intereses.
[16] Ertas Ü, Yavus MS. Interesante erupción de 4 dientes asociados a un gran quiste dentígero en
mandíbula sólo por marsupialización. J Oral Maxilofac Surg 2003;61:728–30.
Agradecimientos
[17] Thoma KH. Cirugía bucal II. 5ª edición. San Luis: Mosby Co; 1969. pág. 891–904.
Los autores agradecen al paciente por dar su consentimiento para publicar este [18] Otsuka Y, Mitomi T, Tomizawa M, Noda T. Una revisión de las características clínicas en 13 casos
de dientes temporales retenidos. Int J Paediatr Dent 2001;11:57–63.
informe.

Referencias

[1] El­Naggar AK, Chan JKC, Grandis JR, Takata T, Slootweg PJ. Salud mundial